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【關鍵詞】法醫病理學；脾動脈瘤；纖維肌發育不良；妊娠；猝死

1案例

1.1簡要案情

某女，41歲，孕21周，G2P2。某日在家中突然昏迷倒地，經120急救趕到后確認死亡。家屬訴死者生前曾自感腹部不適，當時未引起注意。辦案機關經勘查檢驗排除暴力性死亡,但家屬對其死亡存有疑義，要求尸體解剖明確死因。

1.2法醫學檢驗

尸表檢驗：尸斑淺淡，雙側瞼、球結膜蒼白，口唇蒼白，角膜混濁，四肢甲床蒼白。腹部膨隆，可觸及波動感，下腹部見妊娠紋。體表未見損傷痕跡。解剖檢驗：腹腔內積血伴大量血凝塊，約2600mL。胰腺尾部與脾門之間見血腫形成，被網膜囊、脂肪及結締組織緊密包裹（圖1）。經甲醛固定后自脾門處沿胰腺走形方向做連續切片，見遠段脾動脈呈囊狀擴張、迂曲，管腔大小不一，大小約2.0cm×（1.5~2.0）cm×（0.5~1.0）cm，近脾門處可見破裂口（圖2）。脾臟包膜皺縮、未見破裂出血。胰腺血液浸染。子宮及附件未見損傷及出血。腦未見損傷及出血。心臟質量258g，左心室壁厚1cm，右室壁厚0.2cm，瓣膜未見異常。冠狀動脈未見異常。余器官組織未見特殊。組織病理學檢驗:脾動脈迂曲，管壁厚薄不均，內彈力層局灶缺失，中膜不規則增厚，膠原纖維增生伴輕度粘液樣變性，平滑肌肥大，局部分離、斷裂；動脈破裂處出血，伴大量血凝塊粘附，破裂端動脈壁纖薄、疏松，中膜纖維組織及平滑肌明顯減少，內彈力層缺失（圖3）。多器官組織血管空虛。余未見異常。藥（毒）物檢驗：未檢出常見毒（藥）物及其代謝成分。法醫病理學診斷：脾動脈瘤自發性破裂繼發腹腔積血；脾動脈纖維肌發育不良；妊娠期子宮；多器官組織血管空虛。鑒定意見:死者系脾動脈瘤自發性破裂繼發腹腔積血致失血性休克死亡。

2討論

脾動脈瘤（Splenicarteryaneurysm，SAA）系一少見、病因不明的腹部動脈瘤，于1770年法國學者Beaussier首次報道[1]。SAA的發病率約為0.01%～0.98%，常發生于動脈分叉或脾門處,以中年女性多見[2]。動脈粥樣硬化疾病、血管炎癥、先天性血管疾病、高血壓、外傷等均是其形成的重要病理基礎[2-4]。SAA起病隱匿，無典型臨床癥狀，臨床上偶爾在影像學檢查中意外發現[3]。患者多因瘤體破裂引起腹腔內大出血致急性循環功能障礙而死亡，文獻中20%～50%的SAA破裂發生于妊娠晚期或產后早期，且多為多次妊娠者[3-5]，可能是因為妊娠期雌激素、孕激素的增加及血流動力學的改變，引起動脈結構退行性改變和血管壁彈性降低,尤其是多次妊娠時，激素水平的反復波動將極大增加破裂的風險[5,6]。并且隨著孕周增加，子宮體積及腹內壓逐漸增大引起門靜脈壓力增高，也是SAA破裂的誘因之一。纖維肌發育不良是一種少見的非炎性、非硬化性動脈血管病，全身大、小肌性血管均可累及，以腎動脈和頸內動脈最為常見，病理表現以平滑肌細胞發生成纖維細胞樣轉化為特征，出現內彈力層分裂、血管中層彈力纖維減少、纖維組織增生、膠原沉積等病變[7,8]。本例經特殊染色（PAS）檢查見脾動脈內彈力層局灶缺失，中膜不規則增厚或變薄，增厚處膠原纖維增生伴輕度粘液樣變性、平滑肌肥大，變薄區膠原纖維及平滑肌減少等，符合纖維肌發育不良的病理特征。同時，尸檢查見遠段脾動脈呈囊狀擴張、迂曲，管腔大小不一，形成動脈瘤樣改變，且瘤體破裂出血診斷明確，并排除機械性損傷及其他致死性疾病存在。因此，綜合分析認為死者系脾動脈纖維肌發育不良的基礎上形成動脈瘤，因自發性破裂出血致失血性休克死亡。此外，本例死者為妊娠中期女性，有多胎生育史，具有SAA破裂的危險因素。少數患者在動脈瘤破裂時可出現左側中上腹部或季肋部疼痛，甚至Kehr三聯征(左肩部疼痛、惡心、嘔吐)等前驅癥狀[5]。多數患者在瘤體破裂后死亡迅速，病情的進展程度與裂口的解剖位置、大小有關，少數病例中當破口較小、出血緩慢時，血液可聚集在脾動脈周圍的網膜囊、脂肪及結締組織內形成血腫，故可表現為短暫的穩定期，隨著出血不斷增加、網膜囊內壓力增大，從而出現“二次破裂”的癥狀[5,10]。本例具有上述病史特點，尸體檢驗亦證實脾動脈周圍的網膜囊、脂肪及結締組織內血腫形成，死者生前曾有自感腹部不適，筆者認為此時瘤體就已發生破裂。臨床上約70%的妊娠期SAA破裂被誤診為子宮破裂[3]，因此，當妊娠或產褥期者出現不明原因的腹痛、失血體征或腹腔內出血時,臨床上應警惕該病的可能，及時進行內臟動脈造影及DSA等影像學檢查或手術治療[10]，以挽救患者生命，避免不必要的糾紛產生。SAA破裂死亡在實際檢案中并不多見，特別是妊娠期間，因牽涉到孕婦及胎兒的生命，家屬容易產生情緒與疑問，除了做好解釋工作，要求在鑒定過程中要系統、仔細的進行尸體檢驗并結合案情調查排除外傷及其他介入因素的參與，必要時可進行特殊染色、免疫組織化學等輔助檢查以助確診，遇到類似案件時，本例可供同行參考借鑒。

參考文獻

［4］黃新天.內臟動脈瘤常見病因及診治[J].中國實用外科雜志,2009,29(11):894-896.

［5］仵妍.妊娠早期脾動脈瘤破裂1例報告并文獻復習[J].中國實用婦科與產科雜志,2016(5):495-496.

［7］張甜,陳霓,鄭智勇,等.脾動脈纖維肌肉發育不良1例并文獻復習[J].臨床與實驗病理學雜志,2011,27(6):661-662.

［8］杜萬良.纖維肌發育不良[J].中國卒中雜志,2007(6):537-541.

［9］張艷,陳福真.脾動脈瘤27例診治分析[J].中華外科雜志,2001,39(6):464-465.

作者：嚴赫 黃飛駿 單位：四川大學華西基礎醫學與法醫學院