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［摘要］探討匐行性血管瘤(AS)的臨床及組織病理學特征。方法:回顧性分析5例已確診為匐行性血管瘤患者的臨床及病理資料。結果:5例患者中女3例，男2例，平均年齡(18.60±4.98)歲，病程2～6年;均具有典型的臨床及組織病理學特點，皮損表現為簇集或小片狀紅斑，其上見多發針頭大小紅色斑點，呈撒胡椒粉樣，邊緣匐行性向外擴展。皮損組織病理表現為真皮淺層，尤其乳頭層內毛細血管擴張充血，無炎細胞浸潤、紅細胞外溢及含鐵血黃素沉積。結論:匐行性血管瘤少見，診斷需要臨床與病理密切結合。臨床醫生加強對該病的認識可避免誤診誤治。

［關鍵詞］匐行性血管瘤;臨床特征;病理特征

匐行性血管瘤(angiomaserpiginosum，AS)是一種累及真皮淺層，尤其乳頭層的毛細血管異常擴張性疾病，較為少見，好發于女性［1］。皮損多見于四肢，表現為匐行排列和蔓延的紅色或暗紅色斑疹，其上見簇集針尖大小紅色丘疹，壓之不褪色，臨床容易誤診。現對我院診斷的5例匐行性血管瘤患者的臨床及組織病理學特點總結如下。

1臨床資料

1.1一般資料2011年7月至2017年8月來我院就診的5例患者，均經組織病理確診為匐行性血管瘤，其中女3例，男2例;年齡16～24歲，平均(18.60±4.98)歲;病程2～6年;4例患者四肢受累，分別為右股部1例、左上肢2例、右上肢1例;1例患者腰骶部受累。通常無臨床癥狀，偶有癢感，邊緣呈匐行性擴展。5例患者均否認外傷史，家族中無類似疾病。3例初次臨床診斷考慮為“毛細血管擴張癥”，1例診斷為“匐行性血管瘤”，1例診斷為“匐行性血管瘤”合并“色素性紫癜性皮膚病”。

1.2皮損特征皮損主要分布于四肢，表現為簇集或小片狀紅斑，其上見多發針頭大小紅色斑點，壓之不褪色，呈撒胡椒粉樣，無鱗屑，邊緣匐行性向外擴展(圖1A～1C)。皮膚鏡下呈點狀“紅湖”征(圖2)。5例患者皮損特征詳見表1。

1.3皮損組織病理5例患者均經手術活檢行組織病理學檢查。組織病理顯示真皮淺層，尤其乳頭層增寬，其內見毛細血管擴張充血，部分可見血管內皮細胞增生，無炎細胞浸潤、紅細胞外溢及含鐵血黃素沉積(圖3A～3D)。詳見表1。

1.4治療及隨訪患者1、2和5分別給予脈沖染料激光治療1次，因皮損范圍較大，僅選取部分區域作試驗性治療，后因經濟原因放棄后續隨訪治療。患者3和4未行治療。

2討論

AS由Hutchinson于1889年首次報道，是一種主要累及皮膚小血管的毛細血管擴張性疾病［2］。臨床表現為散在或成片出現的紅色、暗紅色斑疹，呈匐行或環形發展模式，多數患者邊消退邊發生，但不能完全消退，多無自覺癥狀。一般無炎癥和紫癜樣損害，少數可出現丘疹、苔蘚化及鱗屑。該病好發于20歲以下的女性，四肢多見，掌跖和黏膜部位較少受累，偶見散發報道［3］，也可沿Blaschko線分布［4－5］。本文所報道的病例特點與既往報道一致，多見于青年女性，皮損表現也較為典型。 AS皮損組織病理表現為真皮淺層，尤其是乳頭層成簇分布的擴張充血性毛細血管，管壁增厚不明顯，無炎細胞浸潤和含鐵血黃素沉積。電鏡下表現為毛細血管壁內基底樣物質沉積，細胞間膠原纖維同心狀排列，內皮細胞胞質內腔隙狀及泡狀細胞器形成［6］。皮膚鏡下呈點狀“紅湖”樣改變［7］。根據典型的臨床及組織病理學改變，本文所報道的5例匐行性血管瘤診斷明確。AS的發病機制尚不清楚，早期研究認為可能與含有PORCN的Xp11．23基因缺失有關［8］，但后續研究否定了此結果，因此該觀點尚存在爭議［9］。Duman等［10］的近期研究顯示AS表現為1型鑲嵌現象，建議將其歸類于鑲嵌性皮膚病，但需要加大樣本量進一步驗證。由于AS組織病理學均缺乏特異性表現，診斷時建議將臨床和組織病理相結合進行綜合性分析后，最終作出合理診斷。臨床上，AS需要與單側痣樣毛細血管擴張癥、色素性紫癜性皮膚病、遺傳性出血性毛細血管擴張癥等相鑒別。單側痣樣毛細血管擴張癥為單側分布的毛細血管擴張，呈片狀或線狀分布，缺乏匐行性擴展的邊緣，組織病理上可見擴張的毛細血管，與AS差別不大，因此主要從臨床特點上鑒別。色素性紫癜性皮膚病好發于小腿，苔蘚樣皮損表現為細小鐵銹色苔蘚樣丘疹，伴有紫癜樣損害，可融合成境界不清的斑塊，毛細血管擴張性環狀皮損初起表現為紫紅色環狀斑疹，斑疹中可出現點狀暗紅色毛細血管擴張或辣椒粉樣斑點，容易與AS相混淆，也是臨床上最容易誤診的類型;兩者組織病理學表現相似，均表現為真皮淺層和真皮乳頭內血管擴張，見管外紅細胞，管周可見淋巴細胞和組織細胞浸潤，陳舊性損害可見含鐵血黃素沉積，而AS中缺乏這些改變。遺傳性出血性毛細血管擴張癥主要表現為皮膚和黏膜出現鮮紅色或紫紅色毛細血管，加壓后顏色消失，常發生于手、足、顏面、唇、口腔、鼻腔及消化道等部位，擴張血管可發生自發性出血或輕微創傷后出血，常常為同一部位的反復出血，臨床表現可與AS區別。目前匐行性血管瘤缺乏有效的治療方法。Rho等［11］采用532nm的鉀鈦磷激光治療，經過兩個療程后，皮損幾乎完全消退。亦有應用長脈沖染料激光治療本病，皮損改善的報道［12］。

作者：吳偉芬 李通城 莊建波 謝瑤新 單位：汕尾皮膚醫院