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《中國現代醫學雜志》2015年第三十三期

滑膜血管瘤是一種十分罕見的良性腫瘤，最早由BOUCHUT在1856年發現，迄今為止所有文獻報道的不足200例。文獻報道，此類病例好發于膝關節，絕大多數病例見于兒童和青少年。由于此類疾病缺乏特異的臨床表現，使其診斷往往延誤數年至數十年，給患者造成極大的痛苦。現就我院診治的5例兒童滑膜血管瘤報告如下：

1資料與方法

1.1一般資料2005年7月-2013年12月收治并確診的滑膜血管瘤患兒5例。其中，男3例，女2例；年齡2歲10個月~13歲7個月（平均10歲8個月）；5例均為膝關節滑膜血管瘤；發病至最終病理確診時間1年2個月~5年8個月，平均2年10個月。

1.2臨床癥狀①腫脹和包塊：5例患者均有反復發作的膝關節腫脹、伴有間斷性跛行，2例有輕微的外傷史，3例無明確外傷史，其中，僅1例在膝關節內側可觸及一包塊，在膝關節完全伸直時包塊更明顯，其余均未觸及明顯包塊。②活動受限：2例有膝關節活動受限、股四頭肌萎縮，以屈伸活動受限為主。③疼痛：所有患兒均有膝關節疼痛，髕上囊壓痛1例，膝內側壓痛2例，髕下脂肪墊區壓痛2例。④關節腔積液：2例患兒關節腔穿刺時抽出血性積液，曾診斷為色素沉著絨毛結節性滑膜炎，后經病理證實為滑膜血管瘤。

1.3輔助檢查①X線片表現：5例患者均未見明顯骨質異常表現。②MRI檢查：5例患者均行膝關節MRI檢查，關節內均有T1中等信號，T2異常高信號的異常信號影。③彩色超聲：2例在膝關節腔內，3例在關節外軟組織異常不均質低回聲，具有可壓縮性，呈靜脈血流頻譜。④關節鏡：2例大齡患兒行關節鏡診斷性治療，其余均行切開手術處理。

1.4術前診斷僅1例患兒術前考慮為滑膜血管瘤，有2例術前被診斷為血管內皮細胞瘤，1例考慮為色素沉著絨毛結節性滑膜炎，1例懷疑為滑膜肉瘤。

2結果

5例患兒均采取手術治療，行病灶切除。2例請關節科醫生在關節鏡下病灶切除，3例采取開放手術切除。術中發現：1例在膝關節股骨髁間窩處，1例位于膝關節內側溝，2例位于髕下囊，1例位于髕上囊。術中均見關節液黏稠，滑膜增厚，滑膜組織可見靜脈迂曲，并可見點狀沉積物。其中，1例位于膝關節腔內側擴散至關節外軟組織，關節外部分附以膝關節內側小切口予以清除。5例病例均未發現腫物帶有明顯蒂狀結構。腫瘤直徑1.2~4.3cm，平均3.5cm。術后病理檢查為滑膜血管瘤。術后隨訪1年2個月~4年6個月，平均2年7個月。至最后1次復查，均未見復發。隨訪術后膝關節功能恢復情況，采用改良HSS評分進行膝關節功能評定，膝關節功能均得到明顯改善。術前HSS評分：（39±8.1）分，術后4周HSS評分：（95±3.2）分，差異有統計學意義（<0.001）。

3討論

滑膜血管瘤是一種發生在關節、滑膜囊和腱鞘滑膜的血管病變，以膝關節多見，其次為肘關節，手指或其它罕見部位[1]，在所有血管瘤中占1%[2]，一般認為是良性病變，分為局限型和彌散型。關節滑膜血管瘤可以是關節內、關節周圍或混合發生。在青少年及兒童中好發。LENCHIK等[1]報告75%發生在16歲以前，男性比女性多發，男女之比約為2∶1。

RODRIGUEZ報告年齡最小的為10個月的嬰兒，這類疾病因臨床癥狀極不典型，診斷常被延誤數月至數年，只有侵犯皮膚的血管瘤早期容易作出診斷。膝關節滑膜血管瘤臨床癥狀變化多樣，通常表現為不明原因的膝關節反復腫脹，間斷的痛性跛行，關節疼痛，多有固定的壓痛點，多有關節腫脹、腫塊和關節腔積液，部分患者有膝關節活動受限，股四頭肌萎縮，癥狀可一起出現，也可單獨發生。文獻報告約35%有外傷史[1]，本組5例患者中2例有輕微的外傷史，但本組患者例數較少，外傷史發生率統計可能與文獻不符。

滑膜血管瘤無特異性臨床表現，術前診斷較為困難。對于反復發作的膝關節腫脹，具有局限性疼痛和固定壓痛，不伴有全身癥狀的患者要想到滑膜血管瘤的可能性。同時要注意與以下幾種疾病鑒別：色素沉著絨毛結節性滑膜炎、結核性滑膜炎、類風濕性滑膜炎、血友病性滑膜炎、滑膜肉瘤及血管內皮細胞瘤。目前常用的診斷方法有：X線、血管造影、彩超、MRI及關節鏡。X線對已形成靜脈石的病例診斷有意義。血管瘤在核磁表現上有很大差異，這是因為與其結構相關。血管瘤內除血管組織外，還包括各種不同的非血管性組織，如脂肪、纖維組織、肌肉、黏液基質、含鐵血黃素、血栓甚至骨組織。病理組織成分不同，MRI表現各異。但普遍呈T1像等、低信號，T2像高信號，如在T2加權像上看到迂曲走行的條狀低信號血管影，則血管瘤的診斷就比較可靠。MRI在明確病變范圍，顯示為局限型或彌散型或是否有蒂方面具有優勢。有作者認為關節鏡是診斷滑膜血管瘤最可靠的方法，但也有作者提出反對意見，認為關節鏡是一種有創檢查，有血管損傷的風險，且對正在生長發育中的兒童有損傷骺軟骨的風險，而且認為關節鏡并不是總能確切的明確病變的范圍，因此建議在兒童患者中慎重使用。超聲檢查則可發現關節內病變呈靜脈血流頻譜。血管造影可以發現病變增生的血管并可知道臨床在相應部位進行栓塞治療。筆者5例患者均行了X線、超聲及MRI檢查，術前即可以對病灶準確定位、確定累及范圍，為臨床治療方案的制訂提供重要依據。最終的確診則有賴于病理組織學檢查。

大多數學者認為，膝關節滑膜血管瘤病史良性病變，當病灶反復出血及血栓形成時可導致膝關節反復腫痛，可侵犯肌肉、脂肪和骺軟骨，故應早期進行手術治療。主要的治療方法有：外科開放切除、關節鏡下切除、激光射頻治療、局部血管栓塞硬化、電凝燒灼及放療。一般認為局限型膝關節滑膜血管瘤手術切除預后良好；彌散型膝關節滑膜血管瘤則應在徹底切除手術后，還需輔以放療。本組5例患者均予以手術徹底切除病變，2例關節鏡下切除，3例開放手術切除，術后隨訪無1例復發，疼痛、腫脹等癥狀均消失，膝關節功能均明顯改善。

總之，滑膜血管瘤是一種十分罕見的病癥，臨床醫師對此往往認識不足，極易造成漏診、誤診。故對于沒有明確外傷史的關節反復腫痛，及反復發生的關節腫痛且病史較長的患者，更應提高警惕，仔細查體，結合膝關節MRI及超聲檢查，以利于早期發現，早期治療。早期手術治療、廣泛切除病灶及其周圍組織是治療本病的有效方法。

作者：周宏艷 左玉明 王月光 趙洪波 單位：河北省唐山市第二醫院 小兒骨科